孤立性输卵管扭转伴卵巢旁囊肿1例报告并文献复习

背景

摘要孤立性输卵管扭转(IFTT)是妇科急腹症的罕见病因，易误诊，且常延误诊断。在研究中最常报道的是胆囊旁囊肿的IFTT。在这里，我们报告了一例诊断为输卵管扭转合并输卵管旁囊肿的IFTT患者，并对有关IFTT的文献进行了回顾，旨在确定有价值的信息，有助于输卵管扭转的诊断和治疗。

案例展示

1例13岁女童，右下腹痛10天，就诊前2天加重。超声示右侧卵巢旁有一个5.8 * 5.5 cm低回声囊肿，囊肿与卵巢间可见一弯弯曲曲的增厚管。腹腔镜检查发现右输卵管三扭转伴6cm卵巢旁囊肿，并进行输卵管保留手术。术后一切顺利。组织病理学诊断为浆液性乳头状囊腺瘤。

结论

卵巢旁囊性扩张常发生于青春期，当囊肿达到5cm时，可引起输卵管扭转。在我们的回顾中，IFTT诊断为卵巢旁囊肿的患者中位年龄为15岁，主要临床表现为急诊腹痛。相关症状是可变的，呕吐是最常见的相关症状。输卵管切除术是最常见的手术;然而，及时的手术干预可以有效避免输卵管切除术。

IFTT是输卵管在其自身轴线上的扭转。它是妇科急腹症的一种罕见原因，由Bland Sutton首次报道[1]．估计患病率为150万分之一[2]．IFTT因其发生罕见、临床表现非特异性，易误诊，延误治疗。IFTT的病因包括内部和外部因素，如解剖异常、体位突变、妊娠或非甾体类药物引起的管和韧带过度松弛、盆腔炎症引起的粘连等[3.]．解剖学异常，包括输卵管积水、输卵管积血、输卵管旁囊肿、输卵管肿瘤、长管和输卵管旁囊肿，在以前的研究中是最常被报道的。然而，据我们所知，目前还没有关于卵巢旁囊肿IFTT的系统综述。在本研究中，我们报告了一例13岁女童的IFTT合并卵巢旁囊肿，并对该患者的IFTT进行了文献复习。本研究的目的是确定有价值的信息，可以帮助诊断和治疗输卵管扭转。

一位13岁性行为不活跃的女孩因右下腹疼痛10天入院，在就诊前2天加重。她被怀疑患有卵巢扭转，在当地一家医院接受了药物治疗，但没有缓解症状。体格检查提示下腹压痛，无防卫。盆腔检查显示外生殖器正常。子宫后方可见一个直径约6厘米的囊性肿块。实验室评估显示血液测试正常。经腹及直肠超声示正常卵巢，右侧卵巢旁可见5.8 * 5.5 cm低回声囊肿，囊肿与卵巢间可见一迂曲增厚管(图)。1A, B)。此外，囊肿内壁也可见2mm乳头状突起(图2)。1C） 。

超声诊断右下腹部囊性肿块一个正常卵巢，下面有一个囊性肿块。B囊肿旁的增厚管。C囊壁上的乳头状突起

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初步诊断为IFTT，立即行腹腔镜检查，发现右侧输卵管三转并伴6cm卵巢旁囊肿。输卵管扩张水肿。切除输卵管并切除囊肿后，再灌注后右侧输卵管恢复为粉红色(图)。2）.术后病程平稳，术后5天出院。组织病理学诊断为浆液性乳头状囊腺瘤(图。3.）.

一个正常的卵巢和子宫，中间有囊性肿块。B扭管的增厚。C输卵管扭转和囊肿去核后，输卵管恢复为粉红色

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囊肿的显微照片显示浆液性乳头状囊腺瘤，并伴有壁出血性梗死。放大×100

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我们在PubMed数据库中搜索了“旁输卵管囊肿”、“旁主动脉囊肿”、“输卵管扭转”、“孤立输卵管扭转”和“孤立输卵管扭转”。在筛选了所有的出版物后，IFTT病例与旁aovarian囊肿的英文书写被纳入分析。没有全文的参考文献被排除在外。收集并分析患者的诊疗过程，如年龄、表现、疼痛程度、血检、术前诊断、手术入路、扭转时间等。

通过PubMed上的文献检索，本研究共收录了19篇有关IFTT伴旁卵巢囊肿的文献。在这些研究中，有17例病例报告(见表)1)，另外两个是没有患者详细资料的病例系列[4，5]．我们分析了纳入我们研究的20例患者。患者中位年龄为15岁。4例患者出现左侧输卵管扭转，14例患者出现右侧输卵管扭转。另外两名患者出现双侧扭转。扭转旋转的平均次数为2.38次，范围从1到4次不等。所有患者均报告腹痛，17例有报告腹痛方式，所有患者均出现急诊腹痛。中位疼痛持续时间为3天(最长5个月，最少4小时)，9例患者伴有呕吐症状。排尿异常(1例)，性交困难(1例)，心动过速(1例)，腹泻(1例)。除1967年及1972年2例外，其他病例均以超声检查为第一诊断检查。

16名患者的血液检测报告，6名患者显示白细胞增多，1名患者显示CRP和CA199升高。19例患者记录了手术入路，其中包括13例腹腔镜手术和6例剖腹手术。最常见的手术是输卵管切除术(13例)，其中一个手术是由于恶性卵巢旁癌的快速病理检查发现的根治性手术。19例患者中有6例接受保守手术治疗，其中输卵管复位后仍能存活。17例经组织病理学诊断;只有6例确诊，包括3例间皮起源，1例中肾起源和2例副肾起源。

约10%的附件肿物存在旁卵巢囊肿或旁输卵管囊肿[6]．它们起源于位于阔韧带的epoophores，由纵导管和10-20横导管组成，这些导管是分泌性的(图)。4)卵巢旁囊肿应区别于Morgagni包虫囊肿，后者通常较小，位于输卵管的菌毛端。卵巢旁囊肿通常为单房性，含透明液体，起源于副肾、间皮或中肾[7]．组织病理学显示分泌细胞和纤毛细胞(肾旁起源)，低立方上皮和偶见透明细胞(肾中起源)，内衬扁平上皮偶见管状分化和周围纤维组织(肾间起源)。由于腔体的膨胀常使上皮细胞扭曲，很难实现绝对分化[8]根据这项研究的结果，只有6/20的病例确定了囊肿的起源。

女性内生殖器的解剖细节

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卵巢顶囊肿一般在任何年龄都能发现，且多为良性肿瘤。卵巢旁囊肿通常在超声检查或手术中发现。然而，由于荷尔蒙活动，特别是在青春期或怀孕期间，囊性扩张经常发生[9]．在本研究中，我们发现扭转时囊肿的平均直径约为5cm(最小为2cm，最大为9cm);中位年龄为15岁;13/20的患者是青少年;6/20例为成人;1/20是绝经后。5/20例发生于妊娠期(4例)或产褥期(1例)。囊性膨胀可增加附件组织的活动性，这可能导致逆转，特别是当囊肿达到5cm时[10]．囊肿可自行扭转或易发生孤立性输卵管扭转。术前区分这两种情况具有挑战性，主要临床表现为腹痛。

患者表现为腹痛，可描述为渐进或急性，持续或间歇，轻度或重度。我们发现17例患者均记录了疼痛方式，均表现为急性腹痛、剧烈腹痛、加重腹痛等急症腹痛。其中一些患者有先前轻微疼痛的病史，但后来病情加重。相关症状是可变的，最常见的症状是呕吐(9/20)，这被认为是对强烈腹痛的应激反应。体格检查时，所有患者均有轻微压痛，晚期患者出现腹膜征(如病情进展)[11]．疼痛持续时间中位数为3天。Mazouni等[12)报道,附件的坏死的风险显著增加延迟时间手术结束后10 h。一项研究还发现,患者疼痛超过24小时的人更容易接受输卵管切除术,这表明更长的扭力会导致更多的组织坏死(5]．此外，我们观察到9例患者出现呕吐，8/9例患者报告了手术，7/8例患者接受了输卵管切除术。这可能表明扭转坏死的数量和严重程度不仅与疼痛的持续时间有关，而且与疼痛程度有关，疼痛程度可能代表扭转的不同程度。迄今为止，最重要的是，及时诊断和手术干预仍然是避免输卵管切除术的最有效方法。

输卵管扭转多发生在左侧(14/20)。最可能的解释是，左侧的乙状结肠通过限制扭转活动，提供缓冲作为防止扭转的附件，而右腹部疼痛的患者更常因怀疑阑尾炎而接受手术[13]．20例患者记录扭转次数15次，平均扭转次数2.38次。输卵管切除组与保留组扭转时间差异无统计学意义(P= 0.651)，表明扭转时间与坏死无关。

超声检查是所有病例的第一次诊断检查。卵巢旁囊肿的IFTT影像学最特殊的特征是正常卵巢和囊性肿块，有或没有扩张的输卵管肿块，这是由于扭转引起的输卵管水肿。“破裂征”这也是IFTT的另一个特异性征象，表现为由于扭转导致管子末端变窄[14]彩色多普勒超声能检测输卵管血流，在不完全梗阻的情况下也能检测到，因此血流的存在不能完全排除扭转。然而，舒张血流逆转的高阻抗波形可能有用，这意味着导管扭转[15]．与超声相比，MRI可以更清楚地显示管扩张、喙征和弓蒂扭曲等征象。在本研究中，两例患者术前经MRI诊断为IFTT伴癌旁囊肿。Radoica Jokić等[16报告称，MRI和超声可以提供可靠的信息，而没有辐射的风险，这对怀孕患者特别有帮助。如果超声或MRI图像显示囊壁乳头状突出，则应考虑恶性肿瘤和囊腺瘤，尽管囊旁癌的发生率较低[17]．

在本研究中，大多数患者（13/19）进行了输卵管切除术，只有6名患者接受了更保守的手术治疗，包括输卵管扭转和卵巢旁囊肿切除。手术决定取决于外科医生在手术期间的观察，以及输卵管扭转后是否出现正常循环而无坏死。Bertozzi et al[18]报道称，在坏死管的情况下，也可以考虑对IFTT进行保守治疗，因为发病率不会增加，但可能会导致离开无功能管。考虑到大多数患者为青少年，出于对未来生育能力的考虑，应尽可能主张保留输卵管。

本研究中产生或分析的所有数据均包含在本文中。

IFTT:

孤立性输卵管扭转

加护病房:

重症监护室

不适用。

浙江省委医药卫生科技项目致李定恒博士（2018248116）：研究分析设计，撰写稿件。浙江省委医药卫生科技项目致李松义博士（2017KY553）：数据解读，撰写稿件。

从属关系

1. 杭州女子医院妇科，杭州，310008，浙江

   钱梁，李定恒，李松义

2. 南京医科大学，南京，211100，江苏，中国

   王雪

3. 南昌大学第一附属医院妇产科，南昌，330006

   嘉善叮

贡献

L-Q:项目开发，数据收集，稿件撰写和审核。DH-L:项目开发、稿件撰写、审核。SY-L:项目开发，数据收集，审稿。X-W:数据分析，手稿审查，英语语言的改进。JS-D:项目开发，数据收集，审稿。所有作者阅读并批准了最终的手稿。

相应的作者

给李定恒的信件。

伦理批准和同意参与

不适用。

同意出版

发表临床资料和照片获得了患者父母的书面同意。

相互竞争的利益

作者声明他们没有相互竞争的利益。

出版说明

施普林格《自然》杂志对已出版的地图和机构附属机构的管辖权要求保持中立。

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